摘要：急性缺血性卒中较少由舌骨压迫相关颈动脉闭塞导致｡笔者报道1例舌骨压迫相关颈动脉闭塞导致的急性缺血性卒中患者,发病表现为语言障碍及偏瘫,既往无动脉粥样硬化,有运动史,头颈部CT血管成像示责任血管以外未见动脉粥样硬化改变,结合其舌骨与颈动脉之间的关系, 考虑发病机制为同侧舌骨大角反复机械压迫致颈动脉内皮损伤后闭塞,导致缺血性卒中,这在缺血性卒中患者中较为罕见｡该文拟结合文献复习对这一特殊病例的临床和影像学表现､发病机制､诊断及治疗进行探讨｡

颈动脉周围的骨性结构异常导致颈动脉病变是青年缺血性卒中的病因之一,其中舌骨压迫相关颈动脉病变致急性缺血性卒中的报道较为少见｡笔者报道1 例舌骨压迫相关颈动脉闭塞致急性缺血性卒中的患者,同时复习相关文献,就其临床和影像学表现､发病机制､诊断及治疗进行探讨｡

患者

男,33岁,因“言语不清,左侧上肢活动不灵1 d” 于2024年4月29 日入住吉林市人民医院神经内科｡患者入院前1 d无明显诱因出现言语不清,左侧上肢活动不灵,余无明显不适｡既往无高血压病､糖尿病､高血脂症､冠心病及外伤史,无颈部疼痛史,平素经常进行乒乓球运动｡入院体格检查:体温36. 2 ℃ ,心率62 次/ min,呼吸18 次/ min,血压132 / 82 mmHg｡神经系统体格检查:意识清楚,言语流利, 轻度构音障碍,双侧鼻唇沟对称,伸舌居中,左侧上肢肌力Ⅳ级,左侧下肢肌力Ⅴ级,右侧肢体肌力Ⅴ级,双侧深浅感觉对称,右侧上肢指鼻试验欠稳准,右侧下肢及左侧肢体共济运动稳准,双侧Babinski征(-)｡美国国立卫生研究院卒中量表(NIHSS)评分3分｡

入院后血常规､心肌酶谱､凝血､肝功能､肾功能､血离子､同型半胱氨酸及甲状腺功能等均未见明显异常｡2024年4月30日行颈部血管彩色多普勒超声,示右侧颈外动脉未见狭窄,近端内径4. 9 mm;右侧颈内动脉起始段管腔内探及不均匀回声充填,彩色多普勒血流成像未探及血流信号,未见钙化及夹层内膜瓣｡2024年4月30日头部MR扩散加权成像示右侧大脑半球侧脑室旁､侧脑室前角､侧脑室后角及右侧顶枕叶交界皮质散在点状急性梗死灶(图1a,1b)｡2024年5月1日行头颈部CT 血管成像(CTA),三维重组图像示右侧颈内动脉近端闭塞(图1c),最大密度投影图像示右侧舌骨大角紧邻右侧颈动脉(图1d ~ 1f),多平面重组图像示颈内动脉起始段闭塞处未见明显残端(图1g,1h),三维融合图像示舌骨紧邻颈动脉内侧(图1i,1j)｡诊断:(1)急性脑梗死;(2)右侧颈动脉闭塞｡入院后给予口服阿托伐他汀钙片20 mg /次,1次/晚,口服拜阿司匹林肠溶片100 mg /次,1次/ d联合氯吡格雷75 mg /次,1次/ d双重抗血小板聚集治疗等｡ 患者拒绝行颈动脉血管重建治疗,于2024 年5 月7 日出院,出院时临床症状好转,无言语不清,左侧上肢活动较入院时灵活｡出院后继续口服双联抗血小板聚集药物,强化降脂治疗｡出院3个月门诊随访,左侧上肢活动障碍完全恢复, 改良Rankin量表评分0 分,2024 年8 月4 日复查颈部血管彩色多普勒超声,较前未见明显变化｡改为口服阿司匹林100 mg /次,1次/ d单药抗血小板聚集治疗｡

讨论

与≥50岁卒中患者相比,青年(15 ~ 49 岁)卒中患者具有不同的病因分布,较为常见的卒中病因包括心源性栓塞(18.7%)､动脉夹层(15.5%)､小血管病变(13.9%)､大动脉粥样硬化(8.4%),以及不明原因(33.1%)[2]｡不明原因所致缺血性卒中包括由颈动脉周围骨性结构引起的动脉损伤[3]｡1948年,Eagle[4]的研究指出,茎突过长可导致靠近颈内动脉的交感神经丛受压,引起吞咽困难以及面部和颈部疼痛｡随后,围绕颈动脉周围的骨性结构(如茎突､甲状软骨和舌骨)异常导致颈动脉病变所致的缺血性卒中也被逐渐报道｡

本例患者发病表现为语言障碍及偏瘫,既往无高血压病､糖尿病､高脂血症等动脉粥样硬化危险因素,有运动史, 无颈部疼痛史,颈部血管彩色多普勒超声提示颈动脉起始段闭塞,头颈部CTA除责任血管外未见明显局部动脉狭窄,结合该患者舌骨大角与颈动脉的解剖结构,考虑同侧舌骨大角反复机械压迫致使颈动脉内皮损伤后颈动脉闭塞可能是诱发缺血性卒中的机制｡另外,本例患者MRI示右侧大脑半球存在新发梗死灶,动脉-动脉栓塞机制所致缺血性卒中可能性较大,同时不排除由于颈动脉闭塞所致同侧大脑半球低灌注可能｡

笔者以“elongated hyoid bone”“hyoid bone､carotid artery” “hyoid-related､carotid artery”“hyoid bone､aneurysm”和“hyoid､ carotid artery”为关键词,2000年1月1日至2024年10月31日为检索期限,检索了Web of Science､PubMed､Elsevier数据库,共检索到国外文献报道的舌骨压迫相关颈动脉病变患者13 例,其中缺血性卒中12 例,颈部搏动性肿块1例｡以“舌骨大角”“舌骨大角综合征”和“舌骨､颈动脉”为关键词检索中国知网､万方医学数据库,并未见类似报道,但检索到1例右侧舌骨大角综合征患者存在同侧头痛的神经系统症状,疑似右侧舌骨大角刺激右侧颈动脉所致, 该文献中未明确患者是否存在同侧颈动脉狭窄｡国外文献对同侧舌骨压迫相关颈动脉病变导致卒中的发生机制进行了探讨,但尚未见国内相关文献对该表现的发生机制进行讨论｡

Yukawa等报道了1 例舌骨延长伴颈动脉闭塞的36 岁患者,该患者表现为突发左侧偏瘫和右侧颈前疼痛,头部MR扩散加权成像提示右侧大脑半球散在新发缺血灶,该患者发病前存在颈部向后弯曲在沙发靠背睡觉的经历,因此推测是由于颈部过度伸展时延长的舌骨机械压迫颈动脉引发的颈动脉夹层所致急性缺血性脑梗死｡Renard 和Freitag也报道了1例搬运重物时突发急性左侧偏瘫的30岁青年患者,头部MR证实其右侧大脑中动脉供血区域存在急性缺血灶,头颈部CTA显示舌骨延长,推测此骨性结构改变引发颈动脉病变是该患者发生卒中的诱因｡

舌骨压迫相关颈动脉病变可能的原因包括夹层､ 假性动脉瘤､狭窄或闭塞｡由骨压迫导致的颈动脉壁形态结构､血流动力学和剪应力的变化,可能导致颈动脉斑块形成和(或)血管结构损伤｡头部运动或可促进该类患者动脉粥样硬化斑块的形成,并导致斑块机械性破裂,进而引起动脉-动脉栓塞｡

在上述检索出的13例舌骨压迫相关颈动脉病变的报道中,10 例为依据CTA 诊断,另外3 例依据CTA与DSA共同诊断｡对于颈动脉闭塞患者,颈部血管彩色多普勒超声在评价闭塞起始段斑块的组成及远端血栓方面具有优势,头颈部CTA 则可显示闭塞起始段钙化病变, DSA是诊断颈动脉闭塞的“金标准”,高分辨率MR血管壁成像可进一步显示病变的位置､长度､走行､管壁厚度及管腔内物质｡虽然本例患者完善了颈动脉彩色多普勒超声､头颈部CTA,但并未进一步行DSA及高分辨率MR血管壁成像检查,因此,未能进一步区分其为急性或慢性颈动脉闭塞,以及是否为颈动脉斑块形成或动脉夹层所致闭塞｡

颈动脉中重度狭窄患者长期缺血性卒中复发风险较高,在颈动脉受到延长的舌骨压迫且未完全闭塞的情况下,手术截断部分舌骨大角可能是首选治疗方法｡Yalçin等报道了1 例颈动脉狭窄行颈动脉支架置入后由于同侧舌骨压迫导致支架断裂的患者,因此其认为颈动脉的外部压迫可能是颈内动脉狭窄血管内治疗的禁忌证｡在未行手术治疗的病例报告中,多数患者行抗血小板聚集治疗而非抗凝治疗｡对于颈动脉闭塞患者,血管再通治疗手术难度大､技术要求高,且风险大,因此需持谨慎态度｡

综上所述,舌骨压迫相关颈动脉病变致急性缺血性卒中的报道较为少见,但舌骨延长作为颈动脉病变的潜在因素和可治疗原因仍需引起注意｡颈部CTA和颈动脉彩色多普勒超声是有效的检查手段,尽早发现舌骨延长进而早期预防颈部病变可能是防止发生脑缺血的有效方法｡